Tal vid LKG (läpp-käk-gomspalt)
Läpp-käk-gomspalt (LKG) förekommer i Sverige hos ca 1 barn per 500 födda. Barn med LKG är dock en heterogen grupp med flera undergrupper och sinsemellan stora olikheter. Det gäller typ av spalt, storlek och samtidig förekomst av andra missbildningar eller funktionsnedsättningar.

LKG-spalter behandlas primärt kirurgiskt för att ge bästa förutsättningar för talutveckling, bettutveckling och utseende. Behandlingen är multidisciplinär och omfattar också talet och gommens funktion, örats funktion och hörseln, som är viktiga bidragande komponenter för tal- och språkutvecklingen samt bettutveckling och tillväxt i ansiktet, som är viktiga bidragande komponenter för utseendet.
Att tidigt identifiera barn som löper risk att bli försenade eller avvikande i talutvecklingen är nödvändigt för att kunna utveckla vårdprogram och rutiner för att förebygga ohälsa i form av talavvikelser som gör talet annorlunda och svårförståeligt och som påverkar förmågan till kommunikativ aktivitet och delaktighet.
Talavvikelser relaterade till LKG
Det finns idag i Sverige en god uppfattning om förekomst av avvikelser i talet vid spalt liksom om olikheter beroende på typ av spalt. Internationella studier visar relativt samstämmiga resultat även om dessa varierar. Sammanfattningsvis verkar ändå upp till 50 % av barn födda med LKG-spalt ha tal- och/eller nasalitetsproblem i förskole- eller tidig skolålder och det finns visst stöd för att det är en högre förekomst av avvikelser i tal- och språkförmågor vid större defekt respektive vid förekomst av andra missbildningar/syndrom. Vidare att jämnåriga uppfattar avvikelser i talet och ger uttryck för negativ påverkan på delaktighet.
Uppgifter om öron- och hörselproblem är relativt knapphändiga men ger stöd för att sekretorisk mediaotit med tillhörande fluktuerande lätt hörselnedsättning förekommer hos flertalet barn med gomspalt. Det finns också stöd för att talresultat efter primär kirurgi av gomspalten verkar kunna bli jämförbart efter flera olika operationsprotokoll. Kunskap om personernas egen uppfattning om sitt tal är begränsad liksom om effekt av talbehandling.
Pågående projekt
Gruppen undersöker påverkan av metod för operation av gomspalten hos barn födda LKG på hur talet utvecklas, hur personerna själva uppfattar sitt tal samt effekt av talbehandling.
Effekten av olika typer av och tidpunkter för gomkirurgi
Scandcleft-projektet
Projektet består av tre parallella randomiserade prövningar primär kirurgi för barn födda med total enkelsidig läpp-käk-gomspalt (LKGU). Projektet utvecklades och genomförs av nio LKG-team: Århus / Köpenhamn (Danmark), Helsingfors (Finland), Bergen / Oslo (Norge), Göteborg / Linköping / Stockholm (Sverige) och Manchester / Belfast (Storbritannien). En kirurgisk metod jämfördes mot tre andra i de parallella prövningarna. Rekrytering av 448 barn gjordes under en nioårsperiod. Resultatet vid 5 och 10 års ålder har publicerats. Longitudinella analyser pågår.
Trial registration number ISRCTN29932826.
TOPS - Timing of primary surgery in cleft palate
Det primära syftet är att avgöra om slutning av gomspalten utförs vid 6 eller 12 månaders ålder är mest fördelaktigt för talresultatet. Cirka 550 barn från fem länder (Brasilien, Danmark, Norge, Storbritannien, Sverige) deltar i studien. Det primära resultatmåttet är perceptuellt bedömd velofaryngeal funktion vid 5 års ålder. Sekundära resultat vid 12 och 36 månaders ålder kommer också att rapporteras.
Trial registration number NCT00993551.
(PI Stockholm Center Anette Lohmander).
Tidig Utveckling av Tal och Hörsel - TUTH
Fluktuerande hörselnedsättning pga sekretorisk otitis media (SOM) är mycket vanligt hos barn födda med gomspalt (LKG). I TUTH-projektet studeras tidig utveckling av tal och hörsel i en kontrollerad gruppstudie av barn med LKG respektive barn med SOM. Delprojekt omfattar hörsel, perception och produktion av konsonantljud, utveckling av språkljudsystem, ordförråd och språkförståelse upp till 3 års ålder.
Ansvarig: Anette Lohmander
Talresultat och självrapporterad kommunikativ förmåga hos individer födda med enkelsidig LKG – jämförelse av resultat efter två metoder för gomkirurgi
Talet undersöks longitudinellt hos barn från 1-7 års ålder födda med enkelsidig LKG-spalt där gomspalten sluts i två steg och jämförs med resultaten hos en tidigare grupp behandlad med enstegs-operation av gomspalten. Åldersrelevanta talvariabler bedöms perceptuellt och resultaten jämförs mellan grupperna. I båda studierna ingår mått på förståelighet, dvs hur väl omgivningen uppfattar/förstår talet, samt på individernas egen uppfattning om sitt tal.
Doktorand: Emilie Hagberg
Effekt av talbehandling av LKG-relaterade talavvikelser
Artikulatoriska avvikelser hos barn födda med LKG behandlas med logopedisk intervention men behandlingsstudier av talstörningar relaterade till LKG är fortfarande få och med sinsemellan stor variation avseende metodologi.
I projektet ingår en systematisk granskning och metaanalys, samt två behandlingsstudier där båda är kontrollerade serier av fallstudier (Controlled single subject series design) i samverkan med logopeder i Region Stockholm och den andra planeras för enbart distansbehandling.
Postdoc-projekt: Anders Sand
Doktorand: Emilie Hagberg
Dessa och övriga projekt beskrivs på respektive ansvarige forskares profilsida.
Medarbetare
Anette Lohmander
Projektledare. Karolinska InstitutetEmilie Hagberg
Karolinska Institutet, Karolinska UniversitetssjukhusetAnders Sand
Karolinska InstitutetPetra Peterson
Karolinska UniversitetssjukhusetAnn Malmenholt
Karolinska Universitetssjukhuset, Karolinska InstitutetChristina Persson
Göteborgs universitetKristina Klintö
Malmö Universitetssjukhus/Lunds universitetAvhandlingar
Petra Peterson, PhD, KI, 2022: A multidisciplinary long-term evaluation of patients born with unilateral cleft lip and palate treated with different surgical protocols.
Birgitta Tengroth, Med Lic, KI, 2020: Hearing in children with cleft palate.
Ann Malmenholt, PhD, KI, 2020: Speech and language in 5-year-old children with Childhood Apraxia of Speech or Cleft Palate.
Jill Nyberg, PhD, KI, 2016: Speech outcome in children with cleft palate treated with one-stage palate repair: Aspects of function and environment.
Kristina Klintö, PhD, KI, 2014: Speech and expressive language in Swedish-speaking children with unilateral cleft lip and palate.
Valda publikationer
Willadsen E, Jørgensen L, Alalusuua S, Pedersen NH, Nielsen J, Hölttä E……Lohmander A, Persson C. Scandcleft randomised trials of primary surgery for unilateral cleft lip and palate: speech proficiency at 10 years of age. Int J Lang Comm Dis, Accepted. 2023.
Sand A, Hagberg E, Lohmander A. On the benefits of speech-language therapy for individuals born with cleft palate: a systematic review and meta-analysis of individual participant data. J Speech Lang Hear Res. 2022;65:555-573.
Peterson P, Nyberg J, Persson C, Mark H, Lohmander A. Speech outcome and self-reported communicative ability in young adults born with UCLP: comparing results after two methods for palatal repair. Cleft Palate-Craniofac J. 2022;59(6):751–764.
Lohmander A, Raud Westberg L, Olsson S, Tengroth B, Flynn T. Canonical babbling and early consonant development related to hearing in children with otitis media with effusion with or without cleft palate. Cleft Palate-Craniofac J. 2021;58:894-905.
Tengroth B, Lohmander A, Hederstierna C. Hearing thresholds concurrent with OME in young children with and without cleft palate. Cleft Palate Craniofac J.2020;57:616-623.
Malmenholt, A, McAllister A, Lohmander A. Orofacial function, articulation proficiency and intelligibility in 5-year-old children born with cleft lip and palate. Cleft Palate-Craniofacial J. 2019;56:321-330.
Shaw W,Semb G, Lohmander A, Persson C, Willadsen E, Clayton-Smith J, Trindade IK, Munro KJ, Gamble C, Harman NH, Conroy EJ, Weichart D, Williamson P. Timing Of Primary Surgery for cleft palate (TOPS): Protocol for a randomised trial of palate surgery at 6 months versus 12 months of age. British Medical Journal Open, 2019;9:e029780.
Klintö K, Brunnegård K, Havstam C, Appelqvist M, Hagberg E, Taleman A-S, Lohmander A. Speech in 5-year-olds born with unilateral cleft lip and palate – a prospective Swedish intercenter study. J Plast Surg Hand Surgery, 2019;53:309-315.
Yamashita R, Granqvist G, Borg E, Lohmander A. Reliability of hypernasality rating: comparison of three different methods for perceptual assessment. Cleft Palate-Craniofac J, 2018:55(8);1060-1071.
Lohmander A, Hagberg E, Persson C. WilladsenE, LundeborgI, DaviesJ, HavstamC, BoersM, Kisling-MøllerM, AlaluusuaS, AuknerR, PedersenNH, TuurunenL, NybergJ. Validity of auditory perceptual assessment of velopharyngeal function and dysfunction: the VPC-Sum and the VPC-Rate. Clinical Linguistics & Phonetics, 2017;31:589-597.
Lohmander A, Lundeborg I, Persson C. SVANTE – the Swedish Articulation and Nasality Test – normative data and a minimum standard set for cross-linguistic comparison. Clinical Linguistics Phonetics, 2017; 31:137–154.
Klintö K, Lohmander A. Does the recording medium influence phonetic transcription of cleft palate speech? Int J Language Communication Disorders, 2017;52(4):440-449.
Lohmander A, Persson C, Willadsen E, Lundeborg I, Alaluusua S, Aukner R, et.al. Scandcleft randomised trials of primary surgery for unilateral cleft lip and palate: 4. Speech outcomes in 5-year-olds - velopharyngeal competency and hypernasality. J Plast Surg Hand Surgery, 2017;51:26-36.
Willadsen E, Lohmander A, Persson C, Lundeborg I, Alaluusua S, Aukner R, et.al. Scandcleft randomised trials of primary surgery for unilateral cleft lip and palate: 5. Speech outcomes in 5-year-olds - consonant production and errors. J Plast Surg Hand Surgery, 2017;51:37-50.
Flynn T, Lohmander A. A longitudinal study of hearing and middle ear status in individuals with UCLP. Otology & Neurology, 2014;35:989-996.
Klintö K, Salameh E-K, Olsson M, Flynn T, Svensson H, Lohmander A. Development of phonology and articulation in toddlers born with and without unilateral cleft lip and palate. Int J Language Communication Disorders, 2014;49:240-254.
Nyberg J, Peterson P, Lohmander A. Speech outcomes at age 5 and 10 years in unilateral cleft lip and palate after one-stage palatal repair with Minimal Incision Technique - a longitudinal perspective. Int J Pediatric Otorhinolaryngology, 2014;78:1662-1670.
Lohmander A, Friede H, Lilja J. Long-term, longitudinal follow-up of individuals with unilateral cleft lip and palate after the Gothenburg primary early veloplasty and delayed hard palate closure protocol: Speech outcome. Cleft Palate-Craniofac J, 2012;49:657-671.
Brunnegård K, Lohmander A, van Doorn J. Comparison between perceptual assessments of nasality and nasalance scores. Int J Lang Commun Disord, 2012;47: 556–566.
Havstam C, Dahlgren Sandberg A, Lohmander A. Communication attitude and speech in 10-year-old children with cleft (lip and) palate: An ICF perspective. International J Speech Language Pathology 2011;13:156-164.
Klintö K, Salameh E-K, Svensson H, Lohmander A. The impact of speech material on speech judgement in children with and without cleft palate. International Journal of Language & Communication Disorders, 2011;46:348-60.
Flynn T, Möller C, Jönsson R, Lohmander A. The high prevalence of otitis media with effusion in children with cleft lip and palate as compared to children without clefts. Int J of Pediatric Otorhinolaryngology. 2009;73:1441-1446.
Lohmander A, Willadsen E, Bowden M, Henningsson G, Persson C, Hutters B. Methodology for Speech Assessment in the Scandcleft Project – an international randomised clinical trial on palatal surgery: experiences from a pilot study. Cleft Palate-Craniofac J. 2009; 46:347-362.
Havstam C, Lohmander A, Dahlgren Sandberg A, Elander A. Speech and satisfaction with treatment in young adults with unilateral or bilateral complete clefts: answers to a patient questionnaire compared to speech assessments. Scand J Plastic Reconstructive Surgery Hand Surgery, 2008;42:182-189.
Lohmander A, Persson C. A longitudinal study of speech production in Swedish children with cleft palate and two-stage palatal repair. Cleft Palate-Craniofacial J, 2008;45:32-41.
Lohmander A, Friede H, Elander A, Persson C, Lilja J. Speech development in patients with unilateral cleft lip and palate treated with different delays of hard palate closure after early velar repair: a longitudinal perspective. Scand J Plast Reconstr Surg Hand Surgery, 2006;46:267-274.
Finansiering
Forte
ALF-projekt
NIH, National Institute for Dental and Craniofacial research (NIH-NIDCR)
Stiftelsen Frimurare Barnhuset i Stockholm
Aina Börjesons stiftelse
Drottning Silvias Jubileumsfond